Stratégie thérapeutique des méga-uretères primitifs avant 1 an de vie, étude rétrospective de 20 ans

25 février 2017

Auteurs : B. Picart, M. Pons, A. Line, C. François, M.-L. Poli Merol
Référence : Prog Urol, 2017, 2, 27, 103-109
Introduction

Quelle prise en charge pour les méga-uretères primitifs chez les enfants de moins de un an ? La question est discutée dans la littérature et la controverse persiste.

Objectif

Évaluer les risques et les résultats à long terme des prises en charges médicale et chirurgicale chez les enfants de moins de un an.

Matériel et méthode

Étude rétrospective monocentrique de 1990 à 2010. Tous les enfants de moins de un an retrouvés ont eu une évaluation incluant un examen clinique, une échographie, une scintigraphie et une cystographie. Ils ont été répartis en deux groupes : groupe 1 : enfants opérés avant l’âge de un an, groupe 2 : enfants non opérés ou opérés après l’âge de un an. Nous avons analysé l’évolution à long terme de ces enfants sur les critères suivants : reflux, pyélonéphrites, évolution de la dilatation, fonction rénale, nécessité d’une reprise chirurgicale ou d’une chirurgie secondaire, et impact sur la fonction vésicale.

Résultats

Soit 54 patients dans le groupe 1 et 56 dans le groupe 2. Pour un suivi médian de 12 ans. Un total de 101 garçons pour 9 filles (sex-ratio 11,22). Il y avait 57 MUP gauche (52 %), 22 droit (20 %) et 31 bilatéraux (28 %). Un total de 71 % de diagnostic anténatal. Pas de différence sur l’émergence de complications : 25 (groupe 1) versus 31 (groupe 2) OR=0,69 ; IC 95 % (0,307 ; 1,574) ; p =0,44. Pas de différence entre chirurgie secondaire et reprise chirurgicale : groupe 1=12, groupe 2=22, OR=0,45 ; IC 95 % (0,17 ; 1,09) ; p =0,06. Pas de différence pour l’incontinence diurne : OR=1,04 ; IC 95 % (0,14 ; 7,64) ; p =0,67. Soixante-seize enfants (69 %) avaient finalement été opérés, 12 enfants opérés deux fois (10,9 %) et 34 enfants (31 %) jamais opérés.

Conclusion

Le principal enjeu de la prise en charge des MUP est la préservation de la fonction rénale. Soixante-neuf pour cent de nos enfants ont bénéficié d’un traitement chirurgical à cause d’une altération de la fonction rénale inférieure à 30 %, d’une dilatation urétérale supérieure à 10mm associée à un reflux ou de pyélonéphrites récidivantes. Un suivi clinique, échographique et isotopique régulier de dépistage est nécessaire et devrait être prolongé jusqu’à l’âge adulte.

Niveau de preuve

5.




 




Introduction


Le méga-uretère primitif (MUP), qui est défini comme un uretère supérieur à 7mm de diamètre, est une pathologie urinaire peu fréquente dans la population générale (incidence : 1/10 000, 5 % des uropathies malformatives) mais représentant 23 % des dilatations anténatales des voies urinaires (2e place des uropathies obstructives derrière le syndrome de jonction pyélo-urétéral représentant 24 %) [1]. Il entraîne une dilatation des voies urinaires supérieures au même titre que le syndrome de jonction ou que le reflux vésico-rénal.


L'évolution du méga-uretère est imprévisible. Le MUP est pratiquement la seule dilatation urinaire malformative qui peut s'améliorer spontanément avec le temps [2]. Cette amélioration est fréquente, pouvant aller jusqu'à la quasi-normalisation, cependant elle n'est pas constante et l'évolution peut également se faire vers l'aggravation de la dilatation, voire la détérioration de la fonction rénale.


L'objectif de la prise en charge du MUP est double : préserver la fonction rénale et prévenir les infections urinaires. Il n'y a pas, encore aujourd'hui, de consensus concernant la prise en charge des MUP chez les enfants de moins de 1 an entre les techniques chirurgicales et celles médicales. Ces deux attitudes thérapeutiques peuvent en effet conduire à des excès opposés : intervenir sur des reins qui auraient récupérés spontanément dans le premier cas, ou attendre une détérioration fonctionnelle qui peut être définitive dans le second cas.


Avec cette étude, nous avons voulu évaluer les risques et les résultats à long terme de la prise en charge des MUP chez des enfants âgés de moins de un an, selon qu'ils aient été pris en charge médicalement ou chirurgicalement.


Nous avons analysé l'incidence des complications au sein des deux groupes ; comparé le diamètre médian des uretères par échographie, la fonction rénale par scintigraphie et l'apparition d'incontinence urinaire à 6 mois, 1, 2, 3, 5 et 10 ans selon que la prise en charge était médicale ou chirurgicale.


Matériels et méthodes


Les calculs statistiques ont été réalisés via le logiciel xlstat© (Copyright 2015 Addinsoft) et vérifiés de manière indépendante par un statisticien hospitalier.


Population


Il s'agit d'une cohorte rétrospective comportant 110 enfants âgés de 0 à 1 an, chez qui nous avons diagnostiqué un méga-uretère primitif (MUP).


Étaient exclus les méga-uretères secondaires, ceux présentant des uropathies associées (syndrome de jonction pyélo-urétéral, rein polykystique, méga vessie, ectopie urétérale, duplication pyélo-urétérale) nécessitant une opération précoce recommandée [3].


Les méga-uretères refluants qui étaient conservés, étaient des MUP pour lesquels le reflux avait été diagnostiqué secondairement. Ces reflux étaient initialement des reflux vésico-urétéral de grade 1 ou 2.


Les enfants étaient répartis en deux groupes : groupe 1 : patients opérés initialement et groupe 2 : patients non opérés mais susceptibles de l'être en fonction des complications (Tableau 1).


Diagnostic et suivi


Le diagnostic pouvait être anténatal lors de l'échographie fÅ“tale à la 32 SA (semaine d'aménorrhée), ou en postnatal lors d'un bilan d'infection urinaire, ou bien de manière fortuite.


La découverte se faisait par l'augmentation de la dilatation des voies excrétrices à l'échographie. Tous les enfants ont eu un bilan comportant une évaluation biologique de la fonction rénale, une scintigraphie au DTPA ou MAG3 et une cystographie rétrograde. Puis ils étaient revus en consultation et avaient le même bilan à 6, 12, 24, 36 mois puis à 5 et 10 ans. L'arrêt du suivi était décidé lorsque l'ensemble du bilan radio clinique était normal après un suivi poursuivi jusqu'à la fin de l'adolescence.


L'incontinence urinaire était évaluée cliniquement et radiologiquement dès la 5e année de vie selon l'algorithme de l'international children's continence society [4].


Traitement


Tous les enfants étaient mis sous traitement antiseptique urinaire.


Le traitement médical consistait à une antibiothérapie adaptée à l'examen cytobactériologique des urines (ECBU) en cas d'infections urinaires hautes.


La prise en charge chirurgicale consistait en un traitement définitif selon la technique de réimplantation de Cohen [5] avec ou sans remodelage. Cette technique était celle préconisée dans le service car facilement réalisable chez l'enfant, efficace, fiable et reproductible [6, 7, 8].


Complications


Étaient recensés chez tous les enfants : l'émergence des pyélonéphrites, l'altération de la fonction rénale, l'apparition ou l'aggravation d'un reflux et la persistance ou l'aggravation d'une dilatation.


Étaient également répertoriées, les complications post-chirurgicales pour lesquelles une reprise avait du être entrepris (grade III ou plus de la classification de Clavien Dindo) [9].


Résultats


Sur les 110 enfants retrouvés dans l'étude, 54 ont du être opérés dans la première année de vie (groupe 1=54) et 56 non pas été opérés ou opérés après l'âge de 1 an (groupe 2=56). Le suivi médian était de 12 ans (groupe 1 : 14 ans et groupe 2 : 10 ans).


Nous avions 101 garçons pour 9 filles, la répartition était identique dans les deux groupes ; le sex-ratio était de 11,22. Il y avait 57 MUP gauche (52 %), 22 droit (20 %) et 31 bilatéraux (28 %).


Il y avait 71 % de diagnostic anténatal soit 34 dans le groupe 1 et 44 dans le groupe 2. Les causes de diagnostics postnataux étaient dominées par les pyélonéphrites dans les premiers jours de vies, dix pour chaque groupe. Il n'y avait pas de différence significative entre les deux groupes concernant les différentes périodes de mise en évidence du diagnostic (p =0,06).


Initialement, l'uretère moyen mesurait 13,9mm pour le groupe 1 et 12,9mm pour le groupe 2.


Il y avait plus de MUP refluant dans le groupe 1 que dans le groupe 2 (28 versus 17, OR=2,34 ; p =0,03). Le nombre de MUP ni refluant ni obstructif était lui supérieur dans le groupe 2 (4 versus 14 ; OR=0,24 ; p =0,012).


Les patients du groupe 1 avaient tous été opérés selon la technique de Cohen. Il y avait 30 remodelages réalisés, tous lorsque le diamètre de l'uretère était supérieur à 10mm et lorsqu'un reflux était associé. L'âge médian de l'opération était 8 mois, la durée médiane de leur hospitalisation était de 6jours.


À 6 mois, aucun MUP n'avait régressé spontanément. Vingt enfants du groupe 1 (37 %) étaient déjà opérés.


Quinze enfants du groupe 2 ont du être opérés entre leur première et deuxième année de vie, soit 26,8 % de l'effectif total du groupe et 68 % du nombre d'enfants qui ont été opérés après 1 an de vie.


À 3 ans, le diamètre médian de l'uretère était identique dans les deux groupes (soit 6mm). La fonction rénale du côté atteint était respectivement de 45,5 % dans le groupe 1 et de 49 % dans le groupe 2.


À 5 ans, il y avait 2 découvertes d'incontinence diurne dans chaque groupe. Il n'y avait pas de différence significative : OR=1,04 ; IC 95 % (0,14 ; 7,64) ; p =0,67.


À 10 ans, il n'y avait pas de différence significative sur le nombre d'uretères restant dilatés en fonction de la prise en charge : sept dans chaque groupe, OR=1,04 ; IC 95 % (0,288 ; 3,778) ; p =1. Il y avait 87 % de régression dans le groupe 1 versus 91 % dans le groupe 2.


Le diamètre médian de l'uretère et la fonction rénale moyenne étaient similaires dans les deux groupes (Figure 1, Figure 2). Il n'y avait aucune dégradation de la fonction rénale pour chaque groupe à 10 ans de suivi.


Figure 1
Figure 1. 

Évolution du diamètre médian de l'uretère sur 10 ans selon le groupe.




Figure 2
Figure 2. 

Évolution de la fonction rénale sur 10 ans selon le groupe.




Au terme du suivi, il n'existait pas de différence significative sur l'émergence de complications au sein des différents groupes : 25 (groupe 1) versus 31 (groupe 2) OR=0,69 ; IC 95 % (0,307 ; 1,574) ; p =0,44. Il n'y avait pas de différence significative entre les enfants qui avaient nécessité une chirurgie dans le groupe 2 et les enfants qui avaient été repris chirurgicalement dans le groupe 1 : respectivement vingt-deux versus douze, OR=0,45 ; IC 95 % (0,17 ; 1,09) ; p =0,06. L'âge moyen d'indication opératoire dans le groupe 2 était 17,5 mois (13 mois-37 mois). Tous les enfants du groupe 2 qui avaient dus être opérés l'ont été par la technique de Cohen. Pour les reprises des enfants du groupe 1, il y avait 8 Cohen, 3 Leadbetter-Politano et une pose de Deflux par endoscopie. Les indications rassemblaient : 22 altérations de la fonction rénale avec une valeur moyenne de 35 % (groupe 1=8 versus groupe 2=14) ; cinq augmentations de la dilatation du diamètre de l'uretère supérieure à une valeur moyenne de 10mm avec apparition ou aggravation du reflux (1 versus 5), sept pyélonéphrites récidivantes (3 versus 4). Tableau 2, Tableau 3.


Sur l'effectif total, 76 enfants (69 %) avaient finalement été opérés. Il y avait 12 enfants qui avaient été opérés deux fois (10,9 %) et 34 enfants (31 %) qui n'avaient jamais été opérés.


Discussion


Nous avons donc retrouvé 110 enfants et compte tenu du faible effectif, nous avons décidé d'utiliser les odds ratios pour estimer au mieux les risques relatifs.


Notre population montre, comme la plupart des auteurs : une prédominance masculine (sex-ratio : 11,22) et une unilatéralité gauche (respectivement 53 % et 50 %) [1, 10, 11, 12, 13].


L'évolution des MUP est imprévisible, un grand nombre s'améliorent spontanément ou restent stables [1] ; 70 à 90 % d'entre eux ne justifieraient pas d'indication chirurgicale. Cette attitude nécessite un suivi régulier et de long terme qui s'articule entre examens cliniques, échographiques et scintigraphiques [12, 13, 14]. Direnzo et al. [15] ont même récemment observé que la résolution ou l'amélioration du MUP modéré à sévère chez l'enfant de moins d'un an est de l'ordre de 60 % par le traitement médical.


Dans notre série, 69 % des enfants ont du bénéficier d'une chirurgie. Ce taux très élevé peut être expliqué par notre faible effectif, par l'existence non négligeable de méga-uretères refluants et par le fait qu'un grand nombre de MUP non diagnostiqués en anténatal restent asymptomatiques. Pour comparaison, même si leurs séries sont plus petites, Chertin et al. [14] obtiennent un taux de chirurgie de 31 % et McLellan et al. [16] un taux de 18,5 %.


L'étude ayant un recul de 20 ans et compte tenu des évolutions médicales, il n'ai pas aisé de donner, avec notre série, des indications chirurgicales précises. Cependant il ressort de notre série : qu'une dilatation de l'uretère supérieure à 10mm associée à un reflux, qu'une fonction rénale inférieure à 30 % et qu'une persistance de pyélonéphrites malgré un traitement antibiotique adapté semblent être des éléments prédictifs de chirurgie. Ces différents éléments ressortent aussi des études de Merlini et Spina [1], de Calisti et al. [12], de Chertin et al. [14] et de Ranawaka et al. [17].


La technique de réimplantation de Cohen apporte de très bons résultats et même supérieurs à ceux de la technique de Polinato-Leadbetter [6]. Cependant elle reste discutée étant donné la possibilité d'éventuelles dissections liées à la taille relative de l'uretère et de la vessie.


Les risques de déséquilibre vésical ultérieur et d'émergence de complications ont fait proposer par de nombreux auteurs de nouvelles techniques de réimplantation. Teklali et al. [18] proposent une procédure endoscopique, Christman et al. [19] réalisent une méatotomie urétérale oblique, Farrugia et al. [20] et Carroll et al. [21] recommandent la mise en place de stent. Garcia et al. [22] s'orientent vers une dilatation urétérale par ballonnet. Tous publiant des résultats intéressant : Carroll et al. [21] et Farrugia et al. [20] obtiennent respectivement une efficacité de 66 % à 7 ans et de 56 % à 10 ans. Christman et al. [19] révèlent une efficacité de 100 % à 3 ans (seulement 5 patients inclus). Dans notre série seulement 12 enfants soit 10,9 % ont dû bénéficier d'une reprise chirurgicale, soit une efficacité de 89,1 % à 10 ans. Si l'indication opératoire est posée, la technique de Cohen semble apporter encore aujourd'hui de très bons résultats et un rapport bénéfices/risques très acceptable.


La régression de la dilatation de l'uretère que nous obtenions à 2 ans (50 %), après une prise en charge chirurgicale, est en accord avec celle obtenue par Diakité et al. [23] (53 %). Ce taux est de 70 % dans la série de Shukla et al. [24] et de 72 % chez McLellan et al. [25]. Nous obtenions 87 % de régression à 10 ans, en accord avec Cheski [26] (88,3 %) et Fontaine [27] (90 %).


Le risque d'infection urinaire est plus important passé 6 mois de vie, Direnzo [15]. Ces chiffres concordent avec notre âge médian de prise en charge chirurgicale qui est de 8 mois.


Dans la population générale, 96 % des filles et 94 % des garçons ont acquis la propreté diurne à l'âge de 6 ans. La propreté nocturne, quant à elle, est acquise à 80 % à l'âge de 10 ans [4]. Nos résultats sont donc dans la normalité de la population générale. Malgré le faible effectif, on peut emmètre l'hypothèse que l'intervention chirurgicale n'est pas, même chez des tout petits où la maturation du système urinaire n'est pas achevée, un facteur de risque de développer par la suite une dysfonction vésicale. Wilhelm-Bals et al. [4] retrouvent dans sa série une incidence d'énurésie diurne à 10 ans de 4 % chez la fille et de 6 % chez le garçon.


Il faut mettre en avant que le diagnostic anténatal de ces MUP permet d'organiser une prise en charge précoce afin d'éviter les complications rénales sur le long terme. Avec 20 années de suivi et une médiane de 12 ans, notre étude fait partie des plus importantes séries [14]. Nous avons suivi nos enfants jusqu'à la fin de l'adolescence, il serait intéressant de les suivre jusqu'à l'âge adulte afin d'apprécier au mieux leur pronostic rénal.


Conclusion


Le principal enjeu de la prise en charge des MUP est la préservation de la fonction rénale. Soixante-neuf pour cent de nos enfants ont bénéficié d'un traitement chirurgical à cause d'une altération de la fonction rénale inférieure à 30 %, d'une dilatation urétérale supérieure à 10mm associée à un reflux ou de pyélonéphrites récidivantes. Un suivi clinique, échographique et isotopique régulier de dépistage est nécessaire et devrait être prolongé jusqu'à l'âge adulte.


Déclaration de liens d'intérêts


Les auteurs déclarent ne pas avoir de liens d'intérêts.




Tableau 1 - Caractéristiques des patients selon leur groupe d'inclusion.
  Groupe 1  Groupe 2  Odds ratio   Valeur de p  
Total   54  56     
 
Sexe          
Filles  0,82  1,00 
Garçons  50  51  0,82  1,00 
 
Diagnostic          
Anténatal  34  44  0,46  0,06 
Post-natal  20  12  2,15  0,06 
 
Diamètre moyen uretère   13,2mm  12,9mm     
 
Côté          
Droit  13  0,66  0,27 
Gauche  29  28  1,16  0,42 
Bilatéral  16  15  1,15  0,45 
 
Type          
Obstructif  22  23  0,98  0,56 
Obstructif et Refluant  28  17  2,34  0,03 
Ni obstructif, ni refluant  14  0,24  0,01 
 
Fonction rénale initiale du côté atteint   48 %  50 %     
 
Durée de suivi médian   14 ans  10 ans     





Tableau 2 - Complications générales groupe 1 versus groupe 2.
  Groupe 1
n =54 
Groupe 2
n =56 
OR  IC 95 %  p  
Complications totales   25  31  0,69  0,3066/1,5735  0,44 
Pyélonéphrites récidivantes  1,62  0,3543/7,8413  0,51 
Altération de la fonction rénale  14  0,58  0,163/1,9435  0,41 
Majoration de la dilatation  1,35  0,3587/5,075  0,77 
Apparition ou aggravation d'un reflux  0,92  0,1219/6,0941 
 
Reprise ou Chirurgie après 1 an   12  22  0,45  0,1736/1,0964  0,06 
Pyélonéphrites récidivantes  1,48  0,178/11,0043  0,68 
Altération de la fonction rénale  14  1,14  0,2117/6,8865 
Dilatation associée à un reflux  0,42  0,0076/4,9967  0,63 





Tableau 3 - Émergence des complications à partir d'un an de vie selon le groupe en fonction du temps (nombre de cas/nombre de cas opéré).
  Groupe 1 
  Altération de la fonction rénale  Majoration de la dilatation  Apparition ou aggravation d'un reflux  Pyélonéphrites 
À 6 mois 
À 1 an  3/3  2/1 
À 2 ans  2/2  1/1  3/2 
À 3 ans  3/3 
À 5 ans 
À 10 ans 
  Groupe 2 
  Altération de la fonction rénale  Majoration de la dilatation  Apparition ou aggravation d'un reflux  Pyélonéphrites 
À 6 mois 
À 1 an  8/8  3/3 
À 2 ans  2/2  1/1  1/1 
À 3 ans  3/3  3/3 
À 5 ans  1/1 
À 10 ans 




Références



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