Stratégie diagnostique et thérapeutique des angiomyolipomes

25 juin 2002

Mots clés : Angiomyolipome, Diagnostic, Traitement
Auteurs : PFISTER C., THOUMAS D., FAUQUET I.
Référence : Prog Urol, 2002, 12, 108-113
L'angiomyolipome rénal est une tumeur bénigne, qui présente trois composantes différentes : musculaire, vasculaire et graisseuse, dont la distribution est variable. La fréquence des remaniements hémorragiques de ce type de lésion d'une part, la nécessité d'un diagnostic différenciel avec une lésion rénale maligne d'autre part, nécessitent de définir une stratégie adaptée diagnostique et thérapeutique, dont nous rappelons les points importants.



L' angiomyolipome (AML) est une tumeur bénigne qui représente 1 à 3% des tumeurs solides du rein. Cette lésion est composée, dans des proportions variables, d'un contingent graisseux souvent le plus abondant, d'un contingent de cellules musculaires lisses et d'un contingent d'origine vasculaire [4, 8, 15]. Elle siège indifféremment dans la corticale ou la médullaire du rein, mais son développement est volontiers exo-rénal. Classiquement, ce type de tumeur s'inscrit dans le cadre de la Sclérose Tubéreuse de Bourneville (STB), qui est une maladie autosomique dominante à pénétrance variable. L'atteinte rénale est alors multiple et bilatérale dans 50 à 80% des cas. Mais, l'AML rénal peut être découvert en dehors de toute phacomatose, il est alors isolé, unilatéral avec une forte prédominance féminine [22, 29].

Sur le plan anatomo-pathologique, l'AML se présente macroscopiquement comme une masse rénale expansive, non infiltrante, bien circonscrite mais non encapsulée. A la coupe, il existe habituellement des plages jaunâtres, lobulaires, plus ou moins importantes correspondant au contingent adipeux de la masse. La distribution des trois composantes de l'angiomyolipome est variable, ainsi le contingent adipeux peut ne pas être retrouvé dans 5 à 15% des cas [8, 19, 35]. Lorsque le contingent musculaire lisse prédomine la tumeur apparait comme une masse solide régulière donnant à la coupe l'apparence d'un léiomyome [25, 34]. Les remaniements hémorragiques observés au sein de l'AML sont fréquents, car les structures vasculaires composant cette lésion sont anormales. Les parois vasculaires au sein de la tumeur sont épaisses avec une prolifération musculaire lisse et l'absence de composante élastique leur donnant un aspect histologique de veines artérialisées, semblable aux malformations artério-veineuses et aux shunts [33]. Ces malformations prédisposent à la formation d'anévrismes et expliquent le caractère fortement hémorragique de ces tumeurs [3, 10, 21, 38]. Il n'existe habituellement pas au sein d'un angiomyolipome de nécrose, ni de calcification du parenchyme rénal.

Le but de ce travail est de rappeler les principaux éléments à prendre en considération dans la stratégie diagnostique et thérapeutique d'un angiomyolipome rénal.

STRATEGIE DIAGNOSTIQUE

La taille d'un angiomyolipome rénal peut varier de quelques millimètres à 20 cm de diamètre. L'évolution d'une telle lésion est variable dans le temps, le pourcentage de croissance annuel est estimé à 5% en cas de lésion unique, 22% en cas de lésions multiples sans association avec une STB et 18% en association à une STB [4, 8, 17] (Figures 1a et 1b).

Figure 1 : Croissance des AML. Patient porteur de multiples AML bilatéraux sans autre stigmate d'une sclérose tubéreuse de Bourneville. 1a. Coupe tomodensitométrique après infection passant à la partie moyenne des reins, l'examen est motivé par une douleur lombaire droite aiguë. Visualisation d'AML bilatéraux, du côté droit un volumineux AML hémorragique avec hématome de la loge rénale. Du côté gauche visualisation de 3 AML de petite taille. Il a été réalisé une tumorectomie de l'AML hémorragique droit.
Figure 1 : Croissance des AML. Patient porteur de multiples AML bilatéraux sans autre stigmate d'une sclérose tubéreuse de Bourneville. 1b. Coupe tomodensitométrique après injection chez le même patient 7 ans plus tard, augmentation de taille des trois AML du côté gauche et apparition d'une nouvelle localisation d'AML du côté droit.

Bien que rare, l'extension de l'AML dans la veine cave inférieure, voire dans l'oreillette droite, est possible [13]. De même, des localisations lymphonodales ou viscérales d'AML ont été décrites, plutôt en rapport avec une multifocalité que des métastases [2]. Enfin, il existe au moins un cas de transformation maligne d'un AML rapporté dans la littérature [5].

Dans la majorité des cas, l'AML est une tumeur isolée, unique, asymptomatique, découverte de manière fortuite chez la femme. Cependant, le mode de révélation peut être bruyant, se manifestant par des douleurs lombaires, une hypertension artérielle, une hématurie voire un état de choc en rapport avec un saignement massif intra ou péri-rénal (15, 21, 38). Dans tous les cas, le diagnostic de l'AML repose sur les techniques d'imagerie médicale suivantes.

Echographie

Dans sa forme typique, l'angiomyolipome se présente en échographie comme un syndrome de masse du parenchyme rénal, arrondi, bien limité d'échostructure hyperéchogène par rapport au parenchyme rénal, iso voire hyperéchogène par rapport au sinus du rein (Figure 2).

Figure 2 : Aspect typique d'un AML en échographie. Coupe longitudinale du rein droit. Syndrome de masse du pôle supérieur du rein hyperéchogène par rapport au parenchyme rénal et isoéchogène au sinus.

L'existence d'une composante graisseuse n'est pas seule responsable de cette échostructure et n'est donc pas pathognomonique de l'AML. En effet, un tiers des adénocarcinomes rénaux de moins de 3 cm de diamètre sont hyperéchogènes [9]. La présence d'un halo hypoéchogène autour de la tumeur ainsi que de petites formations liquidiennes au sein de la tumeur orientent plutôt vers un adénocarcinome [28, 36]. Cependant, tous les angiomyolipomes ne sont pas hyperéchogènes en échographie et les limites de cette technique impliquent la réalisation, lorsqu'un AML est suspecté, d'un examen tomodensitométrique qui constitue actuellement l'examen de référence [14].

Examen tomodensitométrique

La tomodensitométrie abdominale va permettre dans la grande majorité des cas le diagnostic positif d'un AML, sous réserve d'une technique d'examen correcte. L'objectif est la mise en évidence au sein de la masse rénale d'une composante graisseuse, caractérisée par des densités négatives (Figure 3).

Figure 3 : Aspect tomodensitométrique d'un AML à développement exo-rénal. Coupe axiale passant par la partie moyenne du rein à un temps vasculaire cortical. Visualisation d'un syndrome de masse exo-rénal de densité graisseuse avec irrégularités corticales traduisant le point de départ rénal de la masse.

Le seuil maximal des densités de la graisse au sein de l'AML varie dans la littérature entre -10 et -30 Unités Hounsfield (UH), une valeur seuil maximale de -15 UH étant généralement admise [1, 18]. Ces mesures doivent être réalisées sur des coupes sans injection, le rehaussement habituel de ces tumeurs après injection de produit de contraste pouvant masquer la composante graisseuse. La visualisation et la définition par l'étude des densités d'une composante graisseuse minime nécessite la réalisation de coupes fines parfois inférieures à 5 mm [16]. L'utilisation d'un scanner hélicoidal, qui constitue un progrès intéressant, apporte alors des informations supplémentaires. Parfois, même avec une technique correcte, la composante graisseuse limitée à des ilots graisseux millimétriques n'est pas reconnue et la tumeur ne peut être caractérisée par l'examen scanographique, nécessitant un recours à une exploration chirurgicale à visée histologique (Figures 4a, 4b, 4c et 4d).

Figure 4 : Technique tomodensitométrique devant un AML. 4a. Aspect typique échographique d'un AML de la lèvre antérieure du rein droit.
Figure 4 : Technique tomodensitométrique devant un AML. 4b. Coupe tomodensitométrique axiale de 6 mm ne permettant pas de détecter de composante graisseuse.
Figure 4 : Technique tomodensitométrique devant un AML. 4c. Coupe tomodensitométrique axiale de 1 mm permettant de mettre en évidence au sein de la masse un contingent adipeux (densité spontanée inférieure à 15-UH).
Figure 4 : Technique tomodensitométrique devant un AML. 4d. Coupes tomodensitométriques après injection rehaussement global de la masse ne permettant plus de détection un contingent adipeux de faible abondance.

De façon exceptionnelle, une hémorragie intra-tumorale peut masquer la composante graisseuse de l'AML sur l'examen tomodensitométrique. La mise en évidence d'un contingent graisseux au sein d'une masse rénale est quasi-pathognomonique d'un AML, cependant plusieurs cas d'adénocarcinome rénal contenant du tissu adipeux ont été rapportés [7, 30). La présence de densités négatives évocatrices de tissu graisseux au sein d'un adénocarcinome du rein peut se voir dans trois circonstances particulières. Premièrement, à la suite de remaniements hémorragiques et nécrotiques, le processus de cicatrisation mésenchymateux induit la formation de calcifications cicatricielles pouvant occasionner une métaplasie osseuse avec formation non seulement de tissu osseux mais également de moelle osseuse formant des ilots graisseux détectables au scanner [11]. Deuxièmement, lorsqu'un adénocarcinome rénal est massivement nécrosé avec au sein des cellules nécrosées des vacuoles lipidiques ainsi que des cristaux de cholestérol extracellulaires au sein du tissu interstitiel [24, 26]. Enfin, certaines tumeurs très agressives vont envahir la graisse sinusale ou péri-rénale, qui peut se retrouver incluse dans la masse tumorale mimant ainsi des ilots graisseux [6].

Imagerie par résonance magnétique

Comme pour l'examen tomodensitométrique, le diagnostic en IRM d'un angiomyolipome repose sur la mise en évidence d'un contingent graisseux. La graisse apparait en hypersignal sur les séquences pondérées selon T1 et en hyposignal en pondération T2 suivant le signal de la graisse rétropéritonéale [14, 32]. Quand il existe un doute sur l'hypersignal en séquence T1 (graisse, sang), les séquences en annulation de graisse permettent de confirmer le diagnostic d'AML en caractérisant le contingent adipeux [27] (Figures 5a et 5b).

Figure 5 : Aspect IRM de l'AML. 5a. Coupe axiale pondérée selon T1, syndrome de masse de la convexité du rein droit en hypersignal, signal identique à celui de la graisse rétropéritonéale.
Figure 5 : Aspect IRM de l'AML. 5b. Coupe axiale pondérée selon T1 avec annulation de graisse, la chute du signal de la masse traduit sa nature graisseuse.

Aucune étude n'a pu montrer actuellement la supériorité de l'IRM dans la diagnostic de l'AML en comparant la technique de scanner de référence (utilisant des coupes fines sans injection) avec l'IRM.

Artériographie

Actuellement, cet examen n'est plus indiqué dans le diagnostic de l'angiomyolipome [23]. Par contre, l'artériographie conserve une place importante dans l'embolisation en urgence de l'AML en période hémorragique. Réalisée de manière sélective, elle permet de juguler le syndrome hémorragique tout en respectant au maximum le parenchyme rénal fonctionnel, ce qui favorise une chirurgie conservatrice ultérieure [10, 15, 20, 21].

Ponction Biopsie Rénale

Les indications de la biopsie rénale percutanée restent limitées aux patients à haut risque chirurgical ou lorsque l'on évoque le diagnostic de métastase intra-rénale, de lymphome ou de pyélonéphrite pseudo-tumorale [35]. Il était classique de ne pas la recommander pour préciser un diagnostic d'AML, car les anomalies cytologiques de la composante musculaire pouvaient évoquer une tumeur sarcomatoide voire oncocytaire. Cependant, la tendance actuelle est d'étendre les indications de la biopsie rénale percutanée aux tumeurs de petite taille et de découverte fortuite, ce d'autant que l'expression en immuno-histochimie de la protéine HMB 45 semble relativement spécifique de l'AML [19]. En pratique, seul l'examen histologique extemporané pratiqué lors de la chirurgie, réalisé en dernier recours si les donnèes de l'imagerie ne sont pas contributives, permettra le plus souvent d'affirmer le diagnostic d'AML [12].

STRATEGIE THERAPEUTIQUE

Le développement et la réalisation de plus en plus fréquente de l'échographie abdominale ont augmenté considérablement le dépistage des tumeurs rénales de petite taille ces dernières annèes [25]. Lorsqu'une tumeur de moins de 4 cm de diamètre est découverte, qui soit radiologiquement compatible avec un angiomyolipome, l'attitude thérapeutique classique reste la surveillance. Une échographie rénale tous les deux ans est considérée suffisante par certains auteurs, ce d'autant qu'ils n'observent pas dans leur expérience de modification de l'AML avec un recul clinique moyen de 5 ans [4, 8, 15]. Par contre, d'autres équipes préconisent une surveillance plus rapprochée, tous les six mois avec une échographie rénale voire un examen tomodensitométrique [20, 22]. La différence de vitesse de croissance entre un angiomyolipome isolé et des localisations multiples d'AML (5% contre 22%) semble justifier une prise en charge spécifique adaptée au contexte clinique [17]. Il parait raisonnable de proposer une surveillance échographique annuelle d'une telle lésion rénale, et de ne pratiquer un examen tomodensitométrique que si le volume tumoral se modifie.

L'évolution d'une tumeur rénale étiquetée AML est dominée par la suspicion d'une lésion maligne sous jacente et le risque hémorragique intra-tumoral et péri-rénal. En l'absence de contingent graisseux au sein de la masse rénale quasi-pathognomonique et dans la crainte de laisser évoluer une tumeur maligne, il est préconisé de pratiquer une lombotomie exploratrice avec un examen extemporané, qui permet le plus souvent un geste chirurgical conservateur en respectant les marges de sécurité recommandées lors d'une néphrectomie partielle [3, 4]. Les faux négatifs restent possibles, cependant l'association d'un AML et d'un adénocarcinome à cellules claires est exceptionnelle [31]. La confrontation des données tomodensitométriques et du résultat histologique de l'examen extemporané semblant permettre, dans une étude rétrospective menée sur 23 patients à l'Hôpital Genéral de Singapoure, un diagnostic de certitude de l'AML dans 87% des cas [37]. Cette attitude thérapeutique est d'autant justifiée, qu'il peut aussi exister des formes particulières associant AML et adénocarcinome rénal [2].

Le traitement chirurgical de principe des volumineux angiomyolipomes rénaux, à haut risque hémorragique, doit être le plus conservateur possible. Le développement exo-rénal de ces lésions autorise souvent la réalisation d'une néphrectomie partielle avec résection cunéiforme de la tumeur [15, 37]. Les différents facteurs de risque hémorragique d'un angiomyolipome rénal sont parfaitement identifiés : la taille initiale de la tumeur, le degré des anomalies vasculaires et la multifocalité [17]. Un hématome sous capsulaire ou péri-rénal doit toujours faire suspecter une origine tumorale. La lésion rénale, souvent de petite taille et confinée au parenchyme, est parfois difficile à mettre en évidence et à distinguer au sein de l'hématome. Dans la majorité des cas, le remaniement hémorragique de l'AML nécessite donc une surveillance clinique et un examen tomodensitométrique de contrôle 4 à 6 semaines après l'épisode hémorragique. Lorsque la circonstance de découverte de l'AML est un saignement massif intra ou péri-rénal, avec retentissement hémodynamique, la taille de la tumeur est généralement supérieure à celle des patients asymptomatiques (8 cm contre 2 cm) et l'atteinte rénale fréquemment bilatérale [8]. L'artériographie, pratiquée en urgence, permet alors de localiser le saignement et de juguler le syndrome hémorragique, tout en respectant au maximum le parenchyme rénal fonctionnel. La réalisation d'une artériographie de première intention évite l'intervention chirurgicale, qui conduirait le plus souvent à une néphrectomie d'hémostase. Le contrôle tomodensitométrique à distance (2 à 3 mois) montre la régression de l'hématome mais sans modification de volume de l'AML [20]. Lorsque celui ci est supérieur à 5 cm de diamètre, le traitement chirurgical va s'imposer. L'amélioration du matériel d'embolisation et des cathéters permet une embolisation plus sélective, qui favorisera la chirurgie conservatrice ultérieure [21]. Une question reste posée : peut-on proposer une embolisation artérielle sélective (EAS) comme alternative au traitement chirurgical pour les AML de petite taille? Aucune complication en rapport avec l'EAS n'a été observée, en dehors du risque de nécrose tumorale. L'intérêt de cette alternative thérapeutique est de permettre une disparition quasi-complète du contingent angio-myogénique. Cependant, un recul clinique suffisant est encore nécessaire pour affirmer son efficacité [10, 20].

Conclusion

Le diagnostic d'angiomyolipome repose sur l'examen tomodensitométrique abdominal, qui va permettre la mise en évidence d'une composante graisseuse quasi-pathognomonique. Un AML unique, de moins de 4 cm de diamètre, nécessite une surveillance radiologique au moins tous les deux ans. Par contre, lorsqu'il existe un doute diagnostique ou une suspicion de tumeur maligne, l'exploration chirurgicale avec un examen extemporané s'impose.

Lorsque l'AML est révélé par une hémorragie intra ou péri-rénale, l'artériographie pratiquée en urgence, permet de localiser et de contrôler le saignement, tout en respectant au maximum le parenchyme rénal fonctionnel. Le caractère sélectif de l'embolisation évite la néphrectomie d'hémostase en phase aigue et favorise la chirurgie conservatrice ultérieure, nécessaire si le volume tumoral de l'AML est important.

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