Peut-on corriger en un seul temps les urétérocèles de l'enfant?

20 août 2002

Mots clés : urétérocèle, uropathie, traitements, Résultats, nouveau-né, enfant.
Auteurs : SAUVAGE P., BECMEUR F., MOOG R., KAUFFMANN I.
Référence : Prog Urol, 2002, 12, 443-449
But: Connaitre les résultats à long terme du traitement des urétérocèles sachant la rareté relative de la malformation, son polymorphisme extrême et la diversité des traitements. Matériel et méthodes: Les résultats à long terme sont le fruit du suivi post-opératoire entre 1970-2000 de 126 enfants porteurs de 131 urétérocèles.
Résultats : Avec un recul moyen de 72 mois et après un seul temps opératoire, seuls 64.2% des enfants sont guéris. Selon le type anatomique : les résultats favorables sont de 81.6% pour les voies simples et de 57.9% pour les voies doubles. Sur voies simples ou doubles, les succès thérapeutiques sont de 73% en cas d'implantation intra vésicale, et seulement de 53.9% soit 34 sur 63 enfants dans les formes ectopiques.
Selon la technique, les pourcentages de guérison sont de 67.6% après incision distale chez 34 enfants, de 61.9% après néphrectomie totale ou polaire supérieure chez 42 enfants, de 50% après cure de l'urétérocèle et réimplantation urétéro-vésicale chez 20 patients, de 75% après exérèse totale de la voie pathologique, reconstitution pariétale et réimplantation homo et / ou controlatérale chez 20 autres patients. Conclusions: Un seul temps opératoire ne permet de guérir que 2/3 des patients. Connaissant la tendance à la régression progressive des distensions souvent monstrueuses en période néonatale, mieux vaut débuter par des incisions distales, poursuivre en cas d'infections récidivantes par une néphrectomie partielle ou totale et ne se résoudre à l'abord intra-vésical qu'en cas de pyélonéphrites itératives. Plus cette chirurgie portera sur des grands enfants ou des adolescents, plus les poches seront réduites et moindres les risques sphinctériens.



L'urétérocèle est une dilatation anormale de la partie terminale de l'uretère d'une voie simple ou le plus souvent de l'uretère supérieur d'une voie double en implantation normale ou ectopique. Du siège et de l'importance de l'implantation vésicale ou vésico-cervico-urèthrale de l'urétérocèle dépendront la perturbation des abouchements des voies homologues et controlatérales responsables de dilatations et/ou de reflux massifs. Le degré de distension des voies excrétrices apparait totalement indépendant de la valeur fonctionnelle du rein ou rénicule sus jacents, de son caractère dysgénétique ou non.

L'extrême variété des lésions urologiques offre un large éventail de possibilités thérapeutiques. A des exérèses partielles ou totales ont succédé une chirurgie mini invasive, des gestes endoscopiques plus conservateurs, souvent modulés en fonction du type, de l'âge, de l'état de l'enfant au moment du diagnostic et ...de la mode.

Si les principes thérapeutiques restent simples : exérèse plus ou moins complète de la voie urinaire pathologique, traitement du reflux associé ou non à la résection de l'urétérocèle, chirurgie conservatrice ou abstention et évolution naturelle, les modalités pratiques et les chronologies opératoires paraissent des plus variables et demandent à être précisées et validées.

Le traitement et un suivi à long terme, par ou sous la direction du même chirurgien, de cette uropathie si polymorphe a conduit à cette interrogation : peut-on guérir en un seul temps et avec quelle technique les urétérocèles chez l'enfant?

Matériel et méthode

Au cours des trente dernières années (1970-2000), 126 enfants (80 filles et 46 garçons) d'un âge moyen de 23 mois (extrêmes : 1 à 164 mois) porteurs de 131 urétérocèles dont 5 bilatérales ont été revus avec des reculs moyens de 72 mois (extrêmes : 1-270)

Un bilan néphrologique, infectieux, et urologique comportant urographie I.V., et/ou échographies rénales, cystographie rétrograde, scintigraphie au DMSA est indispensable avant toute décision thérapeutique. La prise en charge des nouveau-nés et des nourrissons se fait en en étroite collaboration avec les unités de néphrologie pédiatrique.

Conditions du diagnostic

Le diagnostic a été porté en prénatal chez 48 enfants (38%), à l'occasion d'infections urinaires : 44, d'un bilan pour douleurs abdominales, de masse abdominale, de malformations apparentes : 15, de prolapsus de l'urétérocèle : 7, d'hématurie macroscopique : 5, de troubles mictionnels : 3, d'un épisode d'insuffisance rénale aiguë : 2 et de pertes purulentes : 2.

Bilan initial

Les voies urinaires ont été retrouvées doubles chez 88 patients (68 filles, 20 garçons) et simples chez 38 patients (26 garçons et 12 filles). L'implantation est ectopique dans 63 cas (49 filles, 14 garçons) et intra vésicale orthotopique chez 63 autres enfants (32 garçons et 31 filles). Les reins ou rénicules supérieurs de l'urétérocèle sont muets (74), dilatés et de fonction abaissée (36), normaux (15).

La fonction rénale homolatérale n'est normale que 15 fois sur 126, par contre la valeur globale l'est 123 / 126 soit dans 97.6% des cas. Un seul enfant, porteur d'une malformation cloacale, est en insuffisance rénale depuis la naissance.

La cystographie a dépisté chez 47 patients (37,3%), 59 reflux avec les stades : I (5), II (17), III(13), IV (17), V (7), 46 homolatéraux (pôle sup. : 5, pôle moyen et inf. : 41), 13 controlatéraux.

Quatre vingt et un enfants ont été opérés au cours de la première année et plus de la moitié au cours du premier mois de vie.

Cent seize patients ont pu être regroupés dans des ensembles cohérents. Six enfants ont bénéficié d'un geste chirurgical particulier : ponction-aspiration simple de l'urétérocèle prolabée (3), anastomose pyélo-urétérale (2) ou interurétérale (1) avec ou sans urétérectomie, trois autres sont sous surveillance en l'absence de troubles (2) ou par refus parental de toute thérapeutique (1).

Résultats

La chirurgie conservatrice : 34 enfants/36 urétérocèles

Sur les 20 voies urinaires simples, dont 2 bilatérales, les urétérocèles sont orthotopiques et sans reflux, les reins sécrètent mais sont très dilatés (15), muets à l'U.I.V.(1) et normaux (2).

Les voies doubles au nombre de 16 dont 9 ectopiques sont associées trois fois à des reflux moyens et inférieurs de grade 1 à 5 (Bilatéral), 8 rénicules sont fonctionnels mais dilatés, 5 sont muets à l'U.I.V. et 3 normaux.

Age moyen à l'intervention : 24 mois, extrêmes : 1 à 164 mois

Recul moyen : 53 mois, extrêmes : 2 à 188 mois.

L'incision distale à l'aide d'un résecteur, crochet , urèthrotome ou résection-suture par voie sanglante ou l'agrandissement du méat sténosé de l'urétérocèle par sonde Cook 3.7 ou 5 CH effectué par voie endoscopique a permis la guérison sans autre traitement de 23 enfants (67.6%). Si 18 enfants porteurs de 20 urétérocèles sur voies simples sont immédiatement guéris (90%), le succès n'est que de 50% pour les voies doubles (8 sur 16).

Des complications ont été déplorées chez onze enfants : pyélonéphrites récidivantes par reflux (9), prolapsus secondaire de l'urétérocèle (1) et épididymite (1). La gravité et la persistance de ces troubles ont conduit à quatorze révisions : une (9), deux (1) et trois (1).

Les exérèses : 82 enfants

L'exérèse peut être exclusivement partielle et extra vésicale ou intra vésicale et totale emportant par un abord double toute la voie urinaire pathologique.

Abord extra vésical : Urétéronéphrectomie totale ou polaire supérieur: 42 enfants

Toutes les néphrectomies totales (11) et partielles (31) ont porté sur des reins muets à l'U.I.V. et non fixant à la scintigraphie au DMSA sauf deux rénicules supérieurs peu fixant mais très dilatés.

Age moyen à l'intervention : 15 mois, extrêmes : 1 à 121 mois

Recul moyen : 79 mois , extrêmes : 2 à 192 mois. La guérison a été obtenue sans autre traitement chez 27 patients (64,2%), néphrectomie : 8/11 (72,7%), héminéphrectomies :19/31 (61,2%)

Des complications sont apparues chez 15 d'entre eux sous la forme : de pyélonéphrites récidivantes (9), d'infections basses itératives associées le plus souvent à des pertes purulentes (3), d'épididymites à répétition (1), de la distension persistante de l'urétérocèle (1), de l'aggravation d'une hydronéphrose (1). Vingt-cinq révisions ont dû être effectuées : une (7), deux (6) et trois (2).

Abord intra-vésical : cure de l'urétérocèle et réimplantation urétérovésicale : 21 enfants

Dix sept voies doubles, dont 7 orthotopiques avec le pôle supérieur normal (3), dilaté (4), muet (1) et 10 urétérocèles ectopiques avec rénicule fonctionnel (5), pôle supérieur muet (2), dilaté (2), atrophié (1). Quatre voies simples avec des urétérocèles orthotopiques et reins dilatés (2), ectopiques et reins muets (2) ont bénéficiés elles, d'une réimplantation controlatérale.

Age moyen à l'intervention : 46 mois, extrêmes 4 à 119 mois.

Recul moyen : 62 mois , extrêmes : 3 à 239 mois.

Guérison sans autre traitement : 10 enfants (47.6%) : 3 sur voies simples (75%), 7 sur voies doubles (41.7%). Onze enfants ont présenté des complications : récidives de reflux avec pyélonéphrites (9), insuffisance rénale(1), lithiase (1) obligeant à 16 révisions : une (8), deux (1) et trois (2).

Abord par une voie double lombaire et trans-vésicale: exérèse complète de la voie urinaire avec reconstitution du plancher vésical et réimplantation urétéro-vésicale homo- et ou contro-latérale : 19 enfants

Tous les reins et rénicules sauf deux sont muets à l'U.I.V. et à la scintigraphie au DMSA. Les quatre voies simples sont ectopiques, les voies doubles sont surtout ectopiques (12) et seulement orthotopiques dans 3 cas.

Age moyen à l'intervention : 19 mois, extrêmes : 1-130 mois

Recul moyen : 127 mois, extrêmes : 1-270 mois

Guérison sans autre traitement : 13 enfants (68.4%). Quatre voies simples ectopiques (100%) et 9 voies doubles : 6 ectopiques (75%) et 2 orthotopiques (66,6%).

L'évolution de six patients s'est compliquée: récidive de reflux avec pyélonéphrites (5) rétention vésicale et dilatation d'un rein unique fonctionnel. Dans tous les cas une seule révision fut suffisante pour traiter ces enfants. Des séquelles sont à déplorer chez 4 enfants : atrophie des rénicules moyen et inférieur après néphrectomie polaire supérieure (3) et incontinence (1)

Techniques diverses : 7

Guérison : 5 enfants

Trois enfants ont bénéficié d'une réimplantation pyélo-urétérale (2) ou urétéro-urétérale (1) avec exclusion fonctionnelle de la partie terminale de la voie urinaire en raison d'un bon fonctionnement du rénicule supérieur (3 succès). Ponctions aspirations simples : 3 (1 succès sur petit rénicule dysplasique). Exérèse avec succès d'une lithiase incrustée dans une urétérocèle ectopique chez un garçon de 10 ans (1)

La surveillance et le refus thérapeutique : 3 enfants

Deux petits garçons dépistés l'un en prénatal en raison d'une dysplasie rénale devrait bénéficier de l'exérèse de cette formation en raison du prolapsus cervical de l'urétérocèle, l'autre est porteur d'urétérocèles bilatérales simples orthotopiques non compliquée découvertes au cours d'un bilan systématique de post-maturité.

Un refus thérapeutique chez une petite fille dépistée en prénatal, actuellement âgée de 11 ans, chez qui les parents ont accepté certaines explorations nous a permis de confirmer la régression progressive de la distension, mais aussi la persistance des infections urinaires et la dégradation de la fonction du rein homolatéral.

Dans notre expérience aucun geste d'urgence n'a été nécessaire chez les malades en surveillance ni chez des enfants porteurs d'urétérocèles méconnues.

Résultats globaux

Après un seul temps opératoire, seuls 64,2% des enfants sont guéris ( 79/123), 46 filles (57,2%) et 33 garçons (71,7%).

Selon le type anatomique : les résultats favorables sont de 81,6% pour les voies simples et de 57.9% pour les voies doubles.

Sur voies simples ou doubles, les succès thérapeutiques sont de 73% en cas d'implantation intra vésicale, et seulement de 53,9% soit 34 sur 63 enfants dans les formes extra vésicales.

L'étude des pièces de néphrectomie, retrouve en cas de guérison en un seul temps, plus de reins néphritiques et pyélonéphritiques 38,5% pour 28% en cas de révisions et moins de reins dysplasiques 46% et de 53,5% respectivement...

La fonction rénale lors des derniers contrôles est pathologique chez 120/126 voies homolatérales, mais reste normale globalement chez 107 patients sur 126 (84.9%).

Discussion

A l'heure de la chirurgie mini-invasive, du tout en un temps, et de la publication rapide des résultats, comment expliquer ces taux importants de reprises chirurgicales. Nos résultats globaux sont corroborés par DECTER [7] 3/4 de guérisons chez 38 enfants suivis au cours des 10 dernières années

La revue de la littérature et notre propre expérience tenteront de répondre à ces interrogations.

La rareté relative de la malformation et l'expérience individuelle limitée

Le diagnostic prénatal, des complications infectieuses précoces et la constatation de dilatations majeures des voies urinaires ont pu et peuvent conduire, avec trop de précipitation, à des gestes majeures inappropriés ou inutiles et souvent dangereux.

Le polymorphisme extrême des malformations

Touchant voies doubles et voies simples, uni ou bilatérales, la gravité des urétérocèles est essentiellement liée à leurs implantations ectopiques cervicales ou leur développement peut surprendre les plus chevronnés en cas de tentative de chirurgie d'exérèse. La large base d'implantation de certaines formes sur voie unique non fonctionnelle peut être masquée par une dilatation de l'urèthre postérieur et par un énorme diverticule vésical en raison de la finesse du détrusor et de la distension de la région cervico-urèthrale (Figure 1).

Figure 1 : Extrême diversité des urétérocèles. Réduction constante de l'épaisseur de la paroi vésicale et de la région cervico-uréthrale du fait du développement d'une urétérocèle ectopique.

L'histologie des pièces de néphrectomies

L'étude de 68 pièces de néphrectomie ou de néphrectomie polaire s'est révélée pathologique dans 56 cas soit 82,4%. Dans le détail : 36 reins dysplasiques (Présence de tissu cartilagineux :12, de calcifications : 4), 20 séquelles infectieuses (Néphrite interstitielle : 10, pyélonéphrites : 10 , dont 6 chroniques et 4 aiguës). Sept reins présentaient des distensions tubulaires et furent qualifiés d'hydronéphrotiques et 5 ont été considérés comme normaux, il s'agissait toujours de néphrectomies partielles. La guérison en un seul temps serait surtout liée, à l'ablation de lésions infectieuses, moins qu'aux structures dysplasiques

Pour ABEL [1] la dysplasie est constatée dans 70% des urétérocèles et seulement dans 30% des uretères ectopiques sur 50 pièces histologiques.

Les délais des révisions

Si la plupart des complications, d'ordre infectieux liées à la persistance ou à la réapparition d'un reflux, au caractère pathologique des reins ou rénicules restants, surviennent très tôt, l'expérience nous a montré qu'après plus de 10, voire 15 ans de tranquillité, arrivées à l'âge des premiers rapports sexuels, les adolescentes souffraient d'infections basses itératives associées à des pertes purulentes. La découverte de moignons urétéraux souvent importants et surtout de poches d'urétérocèles laissées en place en raison de l'importance de leur développement initial impose alors leur exérèse dans des conditions plus faciles, mais toujours avec la hantise de voir apparaitre une incontinence chez un adulte jusque là indemne ! (Figure 2).

Figure 2 : Délais des derniers contrôles post-opératoires et types de révision en années après l'intervention initiale.

Les techniques et leurs résultats

La ponction-aspiration simple

Ne peut être efficace que sur un prolapsus avec rein dysplasique.

L'agrandissement distal du méat

Facilite la décompression des voies urinaires supérieures mais laisse en place des structures rénales pathologiques et la poche de l'urétérocèle. Un ouverture insuffisante, une paroi épaisse, impose des gestes itératifs et trop généreuse conduit à des reflux majeurs et à des pyélonéphrites récidivantes. La majorité des auteurs considère qu'il ne peut s'agir que d'un premier geste avant des interventions plus radicales de réalisation alors plus aisées. JAYANTHI [10] 'Initial success and late problems', DAHM [6] 'The delay permits interim growth that is likely to make bladder reconstruction easier'. HAGG [9] insiste sur la nécessité de ponctions répétées dans les urétérocèles à paroi épaisse et reconnait 37% de reprises chez 51 patients avec voies doubles. COOPER [5], admet après une première publication optimiste, un taux de réintervention de 18% dans 22 urétérocèles intravésicales et de 64% dans 22 formes ectopiques. Pour CHERTIN [3] le traitement endoscopique évite dans la plupart des cas un geste chirurgical majeur, mais le suivi moyen n'est que de 6.1 ans. PETIT [12] soutient à propos de 18 cas que le traitement endoscopique permet de retarder la néphrectomie, facilite la chirurgie intra-vésicale et permet de laisser en place des rénicules dysplasiques en l'absence de complications.

La néphrectomie totale ou polaire supérieure

Ce geste apparait le plus satisfaisant à court et moyen terme. L'urétérocèle va s'affaisser et il sera toujours possible d'envisager son exérèse plus tard en cas de complications.

L'extrême fréquence des anomalies rénales pousse plus à l'exérèse qu'à la chirurgie conservatrice, mais MOSCOVICI [11] signale aussi la nécessité 37,5% de révisions intra vésicales sur 32 cas.

Les anastomoses pyélo-urétérales et urétéro-urétérales associées à une urétérectomie segmentaire

Il s'agit de gestes élégants et efficaces en l'absence d'antécédents infectieux et à conditions qu'une bonne fonction rénale soit préservée.

Pour CHOI [4], qui a réalisé 13 urétéro-urétérostomies primaires sur 63 enfants, il s'agirait du traitement idéal mais sa série comporte aussi 34% de réinterventions.

Les réimplantations urétéro-vésicales homo et ou controlatérales avec résection du dôme saillant et / ou exérèse totale de l'urétérocèle et réfection de la région cervico-vésicale

L'intervention vise à traiter surtout les mégauretéres obstructifs, les reflux primitifs ou secondaires. Traitement idéal des urétérocèles intra vésicales sur voies simples. Le fait de laisser en place des unités rénales pathologiques reste cependant un inconvénient.

L'exérèse totale de la voie pathologique avec reconstitution pariétale et réimplantation

Attitude de loin la plus logique, elle a permis dans notre courte série la guérison de 75% des patients. Malheureusement nous déplorons une incontinence d'effort et la perte fonctionnelle de trois rénicules moyens et inférieurs. Si l'incontinence peut être expliquée par un développement intra sphinctérien impressionnant au point d'avoir du vérifier par une endoscopie l'intégrité de la cavité vaginale et si l'atrophie rénale est la conséquence d'une thrombose sans doute veineuse suite à la réintégration d'un rénicule dont les vaisseaux avaient été sur-allongés par de monstrueuses masses kystiques rénales ou urétérales, la responsabilité d'un geste néonatal nous est apparue évidente dans tous les cas. (Fréquence de glomérules encore en organogenèse au cours des premières semaines de vie !). Quelques mois d'attente auraient, sans doute, évité cette atrophie. Aucune réintervention sur 18 patients pour SHEKARRIZ [13]. Treize réinterventions furent encore réalisées chez les 40 patients de DE JONG [8] qui considère que cette chirurgie extensive réalisée dans le très jeune âge ne compromet en rien avec un recul moyen de 5,59 ans.

L'évolution spontanée

L'expérience montre en pré et en post natal immédiat des distensions proprement monstrueuses de l'urétérocèle et des voies homo et controlatérales. Dépistées plus tard chez l'enfant ou l'adolescent les distensions sont très modérées.

Parfois asymptomatique, l'évolution peut se traduire : dès les premières heures de vie par un prolapsus de l'urétérocèle associé ou non à un globe vésical et dès les premières semaines de vie par des pyélonéphrites récidivantes. Un de nos malades n'a consulté qu'à 5 ans en raison d'infections basses récidivantes et d'une énurésie. A l'urographie l'urétérocèle était modérée et les voies supérieures fines, il n'y avait pas de reflux à la cystographie. Une U.IV. réalisée à la naissance en raison d'une infection néonatale retrouvait une impressionnante distension des voies urinaires avec une urétérocèle apparemment non pris en compte !

Dans un autre de nos cas un prolapsus avec éversion vésicale n'est apparu qu'à l'âge de 18 mois chez une petite fille depuis toujours en excellente santé.

L'évolution spontanée est marquée par la régression de la distension, par la possibilité de prolapsus parfois même aggravé par une éversion vésicale, par le risque de détérioration de la fonction rénale par reflux et infection urinaire et / ou obstruction et stase.

L'évolution de la morphologie et de la fonction rénale

En préopératoire la fonction rénale, suivie par la biologie, l'urographie pour les cas les plus anciens, par échographie et par scintigraphie au DMSA, a été considérée comme normale pour le rein homolatéral chez seulement 15 de nos 126 patients. La fonction globale, par contre, était considérée comme normale chez 123 (97,6%)

Lors du dernier contrôle, seuls 5 reins homolatéraux restaient normaux. La fonction rénale globale elle, n'est retrouvée normale que chez 107 des 126 patients soit dans 84,9%.

Les problèmes de continence

Ils sont directement liés à l'importance du développement intra sphinctérien de l'urétérocèle et du degré d'agressivité chirurgical. Sachant l'évolution progressive vers la réduction de la distension, tout geste définitif est donc à prohiber dans les premiers mois de vie. A l'adolescence la résection simple du toit l'urétérocèle peut suffire associée à la résection des éventuels moignons urétéraux. De toute façon, en préopératoire, le patient et son entourage doivent être informés du risque d'incontinence lors de toute reprise chirurgicale.

Faut-il prendre le risque de larges exérèses associées à des chirurgies de la continence de type colpo-suspension comme le propose DE JONG [8] chez 16 de ses 40 patients?

En l'absence de chirurgie sur le col, les grandes capacités vésicales, la fréquence et l'importance des résidus post-mictionnels qu'il a pu observer font pour ABRAHAMSSON [2] partie intégrante des désordres liés aux urétérocèles et non pas exclusivement à des complications chirurgicales.

Indications thérapeutiques

A la lumière de notre expérience et de la revue de la littérature nous proposons :

- Que le bilan soit repoussé à l'âge de 1 mois après confirmation échographique de la lésion suspectée en anténatal et l'absence d'infection urinaire.

- Chez le nouveau-né avec prolapsus et rétention vésicale d'affaisser l'urétérocèle par ponction ou section endoscopique.

- Devant l'apparition de pyélonéphrites de privilégier une urétéronéphrectomie polaire ou totale extra-vésicale. L'affaissement de la poche de l'urétérocèle, qui en découle, se traduisant souvent alors par la disparition de reflux homo ou controlatéraux associés.

- Si la réapparition d'infections hautes dans le jeune âge sont le fait de reflux, à la période pubertaire elles sont surtout liées à la persistance de poches restantes d'urétérocèles ectopiques.

- Dans tous les cas, l'abord intravésical se doit d'être prudent et éviter les exérèses et reconstitutions larges, ainsi que les colpo-suspensions préventives qui nous sont toujours apparues inutiles, voire dangereuses pour la continence.

Conclusion

L'expérience montre que l'on ne peut prétendre guérir en un temps que 2/3 des urétérocèles de l'enfant. De façon à améliorer ces résultats, connaissant la tendance à la régression spontanée de distensions parfois monstrueuses, l'attentisme devrait être la règle au cours des premiers mois de vie en l'absence de complications infectieuses ou de perte fonctionnelle rénale. Un traitement aussi peu agressif que possible, adapté au type anatomique, au sexe et à l'âge de l'enfant, une surveillance poursuivie jusqu'à l'âge adulte, devraient limiter le nombre de révisions et garantir à long terme une fonction rénale satisfaisante.

Références

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