Localisations génitales de l'ulcère de Buruli (UB) : aspects cliniques et thérapeutiques

10 décembre 2005

Mots clés : Mycobactérium ulcérans, organes génitaux externes, Pénis, scrotum, Ulcère de Burili.
Auteurs : SICA A., DEKOU A., KABA L., OUATTARA D., KOUAME B., KONAN P.G., BADET L., ASSE H., MANZAN K., MARTIN X
Référence : Prog Urol, 2005, 15, 736-738
L'UB du pénis et du scrotum est une maladie rare et les lésions engendrées sont potentiellement extensives. Nous rapportons deux observations où les caractéristiques cliniques et le traitement sont présentés. L'UB présente des lésions nécrotiques irréversibles et malgré la connaissance du bacille responsable (Mycobactérium ulcérans), aucune thérapeutique médicale actuelle n'est efficace. L'excision des plaies et la greffe cutanée restent le traitement de choix, et donnent d'excellents résultats.



L'ulcère de Buruli est une maladie infectieuse cutanée provoquée par une mycobactérie (Mycobactérium ulcérans) [8, 11]. Les premiers cas ont été décrits en 1948 par Mac Callum en Australie [8]. Depuis de nombreux cas ont été décrits à travers tous les continents à l'exception de l'Europe [7-9].

En Côte d'Ivoire, elle constitue un problème de santé publique et représente la deuxième mycobactériose après la tuberculose [5, 7, 10]. Elle provoque des lésions cutanées, musculaires et osseuses très graves, invalidantes et irréversibles [9, 13] localisées au niveau des membres [12]. La localisation génitale est exceptionnelle. Le seul traitement actuel de cette maladie est la chirurgie [9].

Le but de ce travail est de présenter les caractéristiques cliniques ainsi que les modalités et les résultats du traitement chirurgical de l'UB des organes génitaux externes (OGE) à travers ces deux observations, suivi d'une revue de la littérature.

Observation n°1

Un enfant âgé de 12 ans de sexe masculin a été hospitalisé pour UB de la cuisse gauche. Il avait présenté au 26ème jour de son hospitalisation, un oedème indolore du scrotum, avec une température à 37°2, un bon état général apparent. L'ulcère était apparu au 3éme jour d'évolution, consécutif à des phlyctènes rompues de la peau scrotale (Figure 1).

Figure 1 : Ulcère de Buruli du scrotum au stade de phlyctènes rompues.

Les prélèvements bactériologiques avaient révélé la présence de bacille acido alcoolo résistant (Baar). Les ulcérations étaient excisées (Figure 2) sous anesthésie générale, puis suivies des soins locaux quotidiens à la solution de Dakin® pendant 12 jours, relayés par des pansements gras (Antibiotulle®) tous les deux jours pendant 10 jours.

Figure 2 : Ulcère de Buruli excisé du scrotum.

La couverture cutanée avait été réalisée le jour suivant par une greffe de peau mince prélevée à la face interne de la cuisse droite. La cicatrisation a été obtenue après le troisième pansement (12éme jour post-opératoire) avec du tulle® gras. Le patient était resté hospitalisé pour UB de la cuisse gauche.

Observation n°2

Un patient de 42 ans, a été hospitalisé pour un UB de la main droite. Après un mois d'hospitalisation, il avait présenté un oedème du scrotum et du pénis, indolore, avec une température à 37° et un état général conservé. Sept jours plus tard, étaient apparues des ulcérations du scrotum par rupture de phlyctènes. C'étaient des ulcérations à fonds nécrotiques et à bords décollés, tandis qu'au niveau du pénis elles avaient un aspect de brûlure superficielle du premier degré (Figure 3).

Figure 3 :Ulcère de Buruli pénoscrotal avec aspect de brûlure pénienne.

Les prélèvements bactériologiques avaient mis en évidence des Baar.

Les ulcères du scrotum avaient été excisés puis suivis de soins locaux quotidiens au Dakin® pendant 13 jours, puis pansement bourgeonnant à l'Antibiotulle® tous les deux jours pendant 12jours. Au niveau du pénis, les soins locaux au Dakin® pendant 21 jours avaient suffi pour la détersion complète. Les plaies scrotale et pénienne étaient couvertes au 26ème jour après excision, par une greffe de peau mince prélevée à la face interne de la cuisse gauche. La cicatrisation avait été obtenue au bout de 18 jours (Figure 4) avec du tulle gras. Le patient était resté hospitalisé pour UB de la main. L'érection était restée satisfaisante sans déformation de la verge.

Figure 4 :Ulcère de Buruli pénoscrotal cicatrisé après greffe cutanée.

Discussion

Les ulcères des OGE sont rares, de causes variées dont les plus connues et rapportées à travers la littérature mondiale est la gangrène de Fournier [1, 2, 4, 6]. Par contre la revue de la littérature actuelle est pratiquement inexistante sur la localisation génitale de l'UB; cela pourrait s'expliquer d'une part par la prépondérance des lésions graves , déformantes et très étendues, localisées dans plus de 80% au niveau des membres [3, 5, 10, 12] et d'autre part parce qu'il s'agit d'une maladie encore mal connue; son émergence en Afrique de l'ouest est récente [3, 5, 9, 10, 12]. La localisation génitale de l'UB est rarement inaugurale, elle est généralement secondaire à un foyer à distance, ce qui est le cas de nos deux observations où, les localisations primitives étaient pour le premier la cuisse gauche et pour le deuxième la main droite.

Du point de vue clinique, cette affection évolue en deux phases :

- une phase pré ulcérative qui est faite d'oedème et de phlyctène ; ce sont des lésions indolores sans signe d'inflammation locale.

- puis, une phase d'ulcération consécutive à la rupture des phlyctènes. Le tout évoluant dans un contexte apyrétique avec un état général conservé, se distinguant de la maladie de Fournier qui est une maladie foudroyante inflammatoire, évoluant dans un contexte de mauvais état général avec fièvre élevée [2, 4]. Une autre caractéristique observée chez nos patients est que l'UB intéresse les téguments et épargne les testicules, comme dans la maladie de Fournier ; contrairement à ses localisations aux membres où les lésions atteignent à la fois la peau, les muscles et les os.

Ces ulcérations dans notre observation, présentent un fond nécrotique et des bords décollés au niveau du scrotum et un aspect de brûlure superficielle sur le pénis qui peut poser un problème diagnostique en cas de lésions isolées, car en zone d'endémie les caractéristiques épidémiologiques et cliniques suffisent à faire le diagnostic [9, 11, 12] et permettent ainsi de faire l'économie d'examens coûteux [la culture positive de M. ulcérans qui nécessite au moins 6 à 8 semaines ; la recherche positive de l'ADN de M. ulcérans par polymérase Chain reaction (PCR) (amplification génique)], d'une maladie qui sévit dans des pays pauvres et dont la prise en charge coûte excessivement chère.

Au plan thérapeutique, il n'existe pas encore à l'heure actuelle des médicaments actifs sur Mycobactéryum ulcérans, l'utilisation d'antituberculeux et d'antibiotique classique (Rifampicine et Amikacine) seul ou en association sont de l'ordre expérimental [8, 9]. Jusqu'à maintenant le traitement chirurgical reste le seul recours.

Chez nos malades, les débridements, les pansements locaux avec des antiseptiques et le bourgeonnement par des pansements gras ont favorisé la couverture cutanée par autogreffe de peau mince. La cicatrisation a été satisfaisante dans les deux cas.

L'évaluation des séquelles après couverture cutanée est un aspect très important du résultat définitif, surtout chez l'adolescent pour ne pas compromettre la fertilité ainsi que la sexualité, ceci est également valable dans toutes les reconstructions plastiques, de toute perte de substances au niveau des OGE, comme le montre la plupart des auteurs [1, 2, 4, 6]. Dans les deux cas il y a eu exposition des testicules pendant trois semaines, ce qui pourrait compromettre la fertilité. Ce risque n'a pu être évalué par un spermogramme chez notre patient adulte. Cependant la revue de la littérature estime que l'exposition prolongée des testicules d'une part et leur enfouissement profond d'autre part peuvent altérer cette fertilité. Dans tous les cas, la sexualité doit être préservée quelque soit l'âge pour permettre des rapports sexuels satisfaisants. Chez nos patients cette fonction a été préservée, l'érection est complète et satisfaisante.

Conclusion

La rareté de l'UB des OGE d'une part, ainsi que la méconnaissance actuelle du pouvoir évolutif de cette localisation, qui pourrait entraïner des lésions étendues d'autre part , par analogie au caractère rapidement extensif des faciites nécrosantes habituellement décrites, expliquent notre décision dans la prise en charge rapide et précoce de cette affection. La localisation génitale est grave, c'est pourquoi sa prise en charge doit être précoce pou éviter son extension le long des fascias d'une part et d'autre part de respecter la fonction sexuelle et préserver la fertilité surtout chez le jeune. Son diagnostic est aisé en zone d'endémie devant des ulcérations caractéristiques. C'est encore une maladie mystérieuse qui laisse encore de la place à la recherche épidémiologique et thérapeutique.

Références

1. Asci R., Sarikaya S., Büyükalpelli R., Yilmaz A.F., Yildiz S.: Fournier's gangrene : Risk assessment and enzymatic debridement with lyophilized collagenase application. Eur. Urol., 1998 ; 34 : 411-418.

2. Daali M., Hassaida R., Borki K. : la gangrène périnéo-scrotale. Etiologies et thérapeutiques. A propos de 60 cas. Afric. J. Urol., 2002 ; 4 : 157-165.

3. Darie H., Leguyader T., Toure S.E. : Aspects épidémiologiques et cliniques de l'ulcère de buruli en Côte-d'Ivoire, à propos de 124 observations récentes. Bull. Soc. Path. Exot., 1993 ; 86 : 272-276.

4. Goyette M. : Fasciite nécrosante due au streptocoque du groupe A, maladie de Fournier-Québec. RMTC, 1997 ; 13.

5. Kanga J.M., Kacou E.D. : aspects épidémiologiques de l'ulcère de buruli en Côte-d'Ivoire. Résultats d'une enquête nationale. Bull. Soc. Path. Exot., 2001 ; 94 : 46-51.

6. Kim B.H., Chang H.S., Park C.H., Kim C.I., Kim K.S. : Necessity of aggressive management in Fournier's gangrene. Kor. J. Urol., 2004 ; 8 : 793-799.

7. Lavalle A. : Un caso de infection humana por Mycobacterium ulcerans en el hemisferio occidental nota previa. In J. Lepr., 1953 ; 21 : 469-476.

8. Marsollier L., Legras P., Manceau A.L., Saint André J.P., Aubry J., Robert, R., Kouakou H., Carbonnelle B. : Du nouveau sur l'écologie et la transmission de Mycobactéryum ulcérans. Http://www.sfdermato.net/allf/le point34.html

9. Marsollier L., Souchet J.L., Carbonnelle B. : Le point sur : ulcère de buruli. http://www.sfdermato.net/allf/le point8.html

10. Marston B.J., Diallo M., Horsburg J.R., Diomande I., Saki M.Z., Kanga J.M. : Emergence of buruli ulcer disease in the Daloa region of Côte-d'Ivoire. An. J. Trop. Med. Hyg., 1995 ; 52 : 219-224.

11. Portaels F. : Epidémiologie des ulcères à mycobactéries ulcérans. Ann. Soc. Belge Med. Trop., 1989 ; 69 : 91-103

12. Portaels F. ; Johanson P. ; Meyers W.M. : Ulcère de buruli : diagnostic de l'infection à Mycobacterium ulcérans. WHO/CDS/GBUI/ 2001 ; 4.

13. Stinear T.P., Mve-Obiang A., Small P.L.C., Frigid W., Pryor M.J., Brosch R., Jenkin G.A., Johnson P.D.R., Davies J.K., Lee R.E., Adusumili S., Garnier T., Haydock S.F., Leadlay P.F., Cole S. : Une avancée majeure pour combattre l'ulcère de buruli. Source: Giant plasmid-encoded polyketide synthases produce the marcolide toxin of Mycobacterium ulcerans. PNAS, 2004.