Hétérotopie gastrique de siège vésical : un cas clinique au carrefour de l'embryologie et de l'histopathologie

25 avril 2011

Auteurs : C. Mazzola, D. Balas, C. Deminiere, N. Grenier, H. De Clermont, F. Comby, J.-M. Ferriere, G. Pasticier
Référence : Prog Urol, 2011, 4, 21, 296-299

Nous rapportons un cas d’hétérotopie gastrique de siège vésical, ce qui a notre connaissance, n’a jamais été décrit dans la littérature scientifique. La discussion porte sur le diagnostic et les mécanismes physiopathologiques qui ont pu être impliqués dans la genèse de cette lésion.




 




Introduction


Le siège le plus fréquent de l'hétérotopie gastrique est le diverticule de Meckel. Nous rapportons le seul cas documenté à notre connaissance d'hétérotopie gastrique fundique de siège vésical.


Cas clinique


En octobre 2008, un homme de 29 ans, sans aucun antécédent chirurgical abdominal, avait consulté pour des douleurs abdominales non fébriles en fosse iliaque droite et rythmées par les mictions. Ces douleurs, d'après l'interrogatoire, avaient débuté dans l'enfance jusqu'à majoration récente.

À l'examen physique, l'état général était excellent, l'abdomen souple et indolore, les orifices herniaires libres, et il n'existait aucune anomalie au niveau des organes génitaux externes. La bandelette urinaire était négative avec un pH urinaire à 6,8.

Le bilan biologique était sans particularité.

L'échographie abdominale et le TDM abdominopelvien mettaient en évidence une lésion pseudo-diverticulaire d'aspect atypique de 10mm de diamètre sur 30mm de longueur, d'aspect épaissi, développée aux dépens de la partie latérovésicale droite du dôme vésical et évoquant un diverticule vésical inflammatoire, sans autre lésion associée.

À la cystoscopie existait un minuscule pertuis infranchissable qui semblait « accoucher » d'une masse tissulaire d'aspect bénin.

En IRM la lésion avait des contours bien limités, sans infiltration des structures périvésicales. Elle apparaissait en hyposignal franc en pondération T2, en isosignal en pondération T1 avec un réhaussement très discret périphérique.

Une cystectomie partielle par laparotomie était réalisée avec la constatation opératoire de l'existence de nombreuses adhérences épiploïques au contact de la lésion.

Histologiquement, la formation polypoïde, borgne (Figure 1), était tapissée par un épithélium cubique, associé à de nombreuses glandes gastriques de type fundique avec grandes cellules éosinophiles. L'axe conjonctif contenait des îlots de glandes dont certaines évoquaient des glandes de Brunner à cytoplasme clarifié. Le PSA et le PSAP étaient négatifs. Latéralement existait très peu d'épithélium de type urothélial. Il s'agissait le plus souvent d'une muqueuse glandulaire gastrique. Aucun territoire dysplasique n'était visible (Figure 2).


Figure 1
Figure 1. 

Pièce de cystectomie partielle – Macroscopie.




Figure 2
Figure 2. 

En microscopie optique un épithélium de type cubique associé à de nombreuses glandes gastriques de type fundique tapisse la lésion polypoïde.




Le diagnostic de polype gastrique fundique (hétérotopie) développé dans un diverticule était retenu.

Les suites opératoires étaient simples. Revu à quatre mois, le patient ne présentait plus aucune symptomatologie douloureuse pelvienne.


Discussion


Il s'agit du premier cas d'hétérotopie gastrique de siège vésical jamais décrit à notre connaissance dans la littérature.

Le terme « hétérotopie » provient du grec (topos « lieu », et hetero « autre » : « lieu autre »). Il apparaît pour la première fois dans la littérature scientifique en 1948, et sera repris par le philosophe français Michel Foucault en 1967 pour désigner une « localisation physique, concrète de l'utopie ». Dans sa définition médicale, l'hétérotopie (ici gastrique) se définit comme la migration anormale de cellules à différenciation gastrique lors de la période embryonnaire dans un tissu autre que l'estomac.


L'hétérotopie gastrique


L'hétérotopie gastrique est usuellement décrite dans le diverticule de Meckel, mais on la trouve également dans le reste du tractus digestif : l'intestin grêle, la vésicule biliaire, le côlon, le rectum et la cavité buccale. Il ne semble pas exister de prédominance masculine ou féminine.

La détection de l'hétérotopie gastrique, et en particulier dans un diverticule de Meckel, se fait, dès suspicion diagnostique, par scintigraphie au pertechnetate Tc-99m [1].

Histologiquement le diagnostic repose, comme ici, sur la détection, dans une localisation ectopique, d'un tissu présentant toutes les caractéristiques d'un tissu gastrique sain.

Rappelons que la vessie et le tractus digestif sont tous deux d'origine endoblastique (Figure 3, Figure 4).


Figure 3
Figure 3. 

Entre le 15e et 17e jour de gestation, dans la partie caudale du sac vitellin secondaire apparaît l'allantoïde qui va devenir l'ouraque.




Figure 4
Figure 4. 

À partir de la quatrième semaine, le tube digestif se forme en s'isolant de la vésicule vitelline primitive grâce aux mécanismes de fermeture du corps de l'embryon.




L'hétérotopie gastrique étant relativement plus fréquente dans le diverticule de Meckel, on peut penser qu'une fistule entérovésicale entre un diverticule de Meckel et la vessie ait pu être à l'origine de la lésion décrite dans notre observation. Dans la littérature, les cas de fistule entérovésicale rapportés concernaient en majorité des patients porteurs d'une maladie de Crohn. Ce n'était pas le cas de notre patient, dont le diverticule par ailleurs était borgne, même si les adhérences épiploïques retrouvées témoignaient probablement d'épisodes inflammatoires à son contact.

De même, la localisation très latéralisée à droite de la lésion en imagerie nous a permis d'écarter une pathologie de l'ouraque qui siège anatomiquement à la face postérieure des muscles grands droits, en regard de la ligne blanche [2].


Principal diagnostic différentiel


Le principal diagnostic différentiel de l'hétérotopie est la métaplasie. Elle se définit comme la transformation réversible d'un tissu différencié (mature) en un autre tissu différencié de structure et de fonctions différentes, en réponse à une agression. Elle s'observe surtout dans les tissus épithéliaux, parfois dans les tissus conjonctifs.


Hypothèses génétiques et moléculaires


Actuellement les défauts d'expression (ou de surexpression) de certains homéogènes codaux du type Cdx1 et 2 sont à même d'expliquer de nombreux types de métaplasies intestinales [3], et en particulier la transition métaplasie/cancer car Cdx2 a également une fonction suppresseur de tumeur via la p53 [3].

Mais si l'erreur d'expression d'homéogènes codaux dans des localisations intestinales anormales n'est pas exceptionnelle, une erreur d'expression de gènes du développement plus céphalique (ici gastrique) dans un territoire caudal semble bien plus étrange et rarement, voire jamais décrite. Ici, on ne peut que formuler l'hypothèse d'une viciation de gènes apparentés à la famille PTX1 ou sonic edgehog (mais aussi Barx-1, PiTX2, OCT1 [4], Sox [5]... et d'autres gènes de la famille des intégrines ou des gènes HOX ) qui pourraient être impliqués et fournir une explication cohérente au cas que l'on vient d'observer.

L'idéal eut été peut être de pouvoir faire de l'hybridation in situ pour vérifier des modifications éventuelles d'expression génique.


Que retenir pour notre pratique ?


Dans notre observation, le diagnostic ne pouvait être qu'histologique du fait de l'élimination urinaire du pertechnetate, rendant ainsi l'exploration chirurgicale obligatoire. Un abord cœlioscopique aurait pu être envisagé car l'imagerie était plus en faveur d'un processus bénin.


Conclusion


Nous rapportons ici le seul cas d'hétérotopie gastrique de siège vésical jamais décrit dans la littérature. L'extrême rareté du diagnostic et l'aspect aspécifique des lésions en imagerie rendaient le diagnostic très difficile. Ce n'est que l'histologie qui a permis de poser le diagnostic et d'éliminer le principal diagnostic différentiel : la métaplasie intestinale. Le mécanisme physiopathologique sous-jacent implique une cascade moléculaire encore mal connue.


Conflit d'intérêt


Aucun.



Références



Dolezal J. Detection of ectopic gastric mucosa in Meckel's diverticulum by means of scintigraphy with 99mTc-pertechnetate in a 24-year old man Vnitr Lek 2007 ;  53 (3) : 307-310
Renard O., Robert G., Guillot P., Pasticier G., Roche J.B., Bernhard J.C., et al. Benign urachus abnormalities: embryology, diagnosis and treatments Prog Urol 2008 ;  18 (10) : 634-641 [inter-ref]
Paik C.H., Han D.S., Lee S.H., Chung Y.W., Kim J.P., Sohn J.H., et al. Expression of Cdx-2 homeobox gene in intestinal metaplasia and gastric adenocarcinoma Korean J Gastroenterol 2004 ;  44 (4) : 186-192
Almeida R., Almeida J., Shoshkes M., Mendes N., Mesquita P., Silva E., et al. OCT-1 is over-expressed in intestinal metaplasia and intestinal gastric carcinomas and binds to, but does not transactivate, CDX2 in gastric cells J Pathol 2005 ;  207 (4) : 396-401 [cross-ref]
Tsukamoto T., Mizoshita T., Tatematsu M. Gastric-and-intestinal mixed-type intestinal metaplasia: aberrant expression of transcription factors and stem cell intestinalization Gastric Cancer 2006 ;  9 (3) : 156-166 [cross-ref]






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